نوع مقاله : گزارش مورد
نویسندگان
1 استادیار گروه بیماری های دهان، فک و صورت، دانشکده ی دندانپزشکی، دانشگاه علوم پزشکی و خدمات بهداشتی درمانی یزد، یزد، ایران
2 استادیار گروه آسیب شناسی دهان، فک و صورت، دانشکده ی دندانپزشکی، دانشگاه علوم پزشکی و خدمات بهداشتی درمانی یزد، یزد، ایران
3 استادیار گروه جراحی دهان، فک و صورت، دانشکده ی دندانپزشکی، دانشگاه علوم پزشکی و خدمات بهداشتی درمانی یزد، یزد، ایران
4 دستیار تخصصی بیماری های دهان، فک و صورت، دانشکده ی دندانپزشکی، دانشگاه علوم پزشکی و خدمات بهداشتی درمانی یزد، یزد، ایران
5 دستیار تخصصی آسیب شناسی دهان، فک و صورت، دانشکده ی دندانپزشکی، دانشگاه علوم پزشکی و خدمات بهداشتی درمانی یزد، یزد، ایران
چکیده
کلیدواژهها
عنوان مقاله [English]
نویسندگان [English]
Background: One of the most common odontogenic cysts is odontogenic keratocyst (OKC), which originates from the cell rests of the dental lamina. The peak incidence of this cyst is in the second and third decades of life. It tends to occur more in males and is often seen in the mandible, especially the posterior area. One of the important features of this lesion is its high expansion without clinical swelling. In cases where the lesion is small, it is usually asymptomatic; however, in larger cases, it may be accompanied by pain, swelling, or drainage.
Case Report: A 42-year-old woman referred with a complaint of mandibular swelling. The patient described pain in some cases with low to moderate intensity without any specific pattern. An external oral examination showed face asymmetry with right mandibular swelling in the chin area. Intraoral examination revealed buccal expansion in the right mandible from dental mesial 32 to 46 mesial. All teeth involved in the lesion (32-46) responded positively to the cold test and pulp electrical test. In panoramic radiography, a unilocular radiolucent lesion with well-demarcated and corticated borders was observed in the mandible anterior from 32 to 46 mesial, and in the cone beam computed tomography radiographic view, the perforation of the buccal and lingual cortex was observed. The patient underwent incisional biopsy and marsupialization, and the sample was referred to the pathologist for histopathological examination. In the microscopic examination, histopathological characteristics of OKC were observed.
Conclusion: Although the usual feature of OKC is a lesion without bone swelling, according to this case report, in the differential diagnosis of this lesion, lesions with expansion and perforation of the cortex should also be considered.
کلیدواژهها [English]
مقدمه
ادنتوژنیک کراتوسیست، یک نوع کیست ادنتوژنیک رشدی تکاملی می باشد. این کیست رفتار تهاجمی و تمایل به عود بالا دارد.(2-1) حداکثر بروز این کیست در دهه دوم و سوم زندگی می باشد و تمایل بیشتر به بروز در مردان وجود دارد و اغلب در فک پایین به ویژه ناحیه خلفی دیده می شود.(3-1) یکی از ویژگی های مهم این ضایعه گسترش زیاد آن بدون ایجاد تورم بالینی است به طوری که ممکن است نیمی از فک توسط این کیست درگیر شده باشد اما تورم یا برجستگی به صورت کلینیکی مشاهده نگردد.(1) اما در مواردی که ملتهب یا عفونی شود ممکن است همراه با درد، تورم و تریسموس باشد.(4)
این کیست دارای نمای رادیوگرافیک متغیر بوده که از رادیولوسنسی تک حفره ای تا چند حفره ای متفاوت است. گاهی به صورت بین ریشه ای قرار گرفته و در موارد نادرتر به صورت رادیولوسنسی پری اپیکال مشاهده می شود.(5-1)
گزارش مورد
بیمار خانم 42 ساله ای با شکایت از تورم فک پایین بود که از حدود یک ماه پیش شروع شده بود و در آبان سال 1400 به بخش بیماری های دهان و فک و صورت دانشکده دندانپزشکی یزد مراجعه کرد. بیمار درد را برخی مواقع با شدت کم تا متوسط بدون الگوی خاصی ذکر
می کرد. همچنین هیچ گونه تغییرات حسی شامل دیس استزی و پارستزی نداشت.
در تاریخچه پزشکی نکته قابل توجهی وجود نداشت. در معاینه خارج دهانی آسیمتری صورت همراه با تورم سمت راست مندیبل در ناحیه چانه مشاهده شد
(شکل 1-a). در بررسی لنف نود های تحت فکی و گردنی لنفادنوپاتی مشخص نشد.
در معاینه داخل دهانی اکسپنشن باکالی در سمت راست مندیبل از مزیال دندان 32 تا مزیال دندان 46 به رنگ تقریبا همرنگ مخاط همراه با پری عمق وستیبول دیده شد.
(شکل 1-b)
شکل 1 : نمای بالینی بیمار: 1-a: نمای خارج دهانی و 1-b: نمای داخل دهانی
معاینه دندان ها جهت بررسی وایتالیتی و دق و لقی در همان روز انجام شد که همه دندان های درگیر ضایعه (32-46) به تست سرما و تست الکتریکی پالپ پاسخ مثبت دادند.
برای بیمار گرافی پانورامیک درخواست شد(تصویر2). در رادیوگرافی یک ضایعه رادیولوسنت یونی لاکولار با حدود مشخص و کورتیکه در قدام مندیبل از مزیال دندان 32 تا مزیال دندان 46 از لبه کرست تا چند میلیمتری بوردر تحتانی مندیبل، مشاهده شد. ضایعه در برخی نواحی حالت اسکالوپ داشته و باعث تباعد ریشه دندان های 43و44 و تحلیل ریشه دندان های 44 و 45 شده بود و لامینادورای مزیال دندان 43 و دیستال دندان های 44 و 45 و ریشه مزیال دندان 46 مشاهده نشد. به منظور بررسی دقیق تر حدود ضایعه و احتمال پرفوریشن کورتکس مندیبل، از بیمار CBCT تهیه گردید. در نمای رادیوگرافی CBCT، پرفوراسیون کورتکس باکال و کورتکس لینگوال مشاهده شد(شکل 3).
شکل 2 : نمای رادیوگرافی پانورامیک بیمار: یک ضایعه رادیولوسنت یونی لاکولار با حدود مشخص و کورتیکه در قدام مندیبل از مزیال دندان 32 تا مزیال 46 که از لبه کرست تا چند میلیمتری بوردر تحتانی مندیبل گسترش دارد.
شکل 3 : نمای گرافی CBCT بیمار: تخریب کورتکس باکال و لینگوال
با توجه به نمای رادیوگرافی، تشخیص های افتراقی شامل سنترال ژانت سل گرانولوما، ادنتوژنیک کراتوسیست و یونی سیستیک آملوبلاستوما مطرح شد. برای بیمار آسپیراسیون انجام شد که از آن کراتین خارج شد.(شکل4) بیمار با تشخیص اولیه ادنتوژنیک کراتوسیست جهت درمان به جراح فک و صورت ارجاع گردید.
دو هفته بعد، بیوپسی اینسیژنال همزمان با تکنیک مارسوپیالیزیشن انجام شد و فرصت 9 ماهه برای بازسازی ناحیه داده شد. نمونه جهت بررسی هیستوپاتولوژی به پاتولوژیست ارجاع گردید. در بررسی میکروسکوپی، یک حفره پاتولوژیک پوشیده از چندین لایه اپی تلیوم مطبق سنگفرشی پاراکراتینیزه با سطح مواج و لایه بازال هاپیرکروم و بدون رت پگ دیده شد. جزایری از اپی تلیوم ادنتوژنیک در دیواره فیبروزه کیست مشاهده شد(تصویر bوa-5). تشخیص نهایی ادنتوژنیک کراتوسیست گزارش شد.
تصویر 4 : ماده خارج شده طی آسپیراسیون
بحث
ادنتوژنیک کراتوسیست(OKC) ، یکی از شایع ترین کیست های ادنتوژنیک رشدی تکاملی می باشد، اگرچه برخی معتقدند این کیست یک نئوپلاسم سیستیک خوش خیم داخل استخوانی می باشد و از بقایای سلولی دنتال لامینا منشأ می گیرد.(7و6) عواملی که ممکن است در پاتوژنز این کیست دخیل باشد شامل میزان بالای پرولیفراسیون، بیان بالای پروتئین ضد آپوپتوز BCL2 ، بیان MMP2,9 (ماتریکس متالوپروتئیناز) و اینترلوکین 1و6 می باشد.(9و8) اغلب در دهه ی دوم و سوم زندگی تشخیص داده می شود. برخلاف ضایعه مورد گزارش، اغلب موارد در مردان یافت می شود که در منابع علت مشخصی برای آن ذکر نشده است. این ضایعه با تمایل بیشتر در فک پایین به ویژه در نواحی خلفی تنه و راموس اتفاق می افتد. ادنتوژنیک کراتوسیست های کوچک معمولا بدون علامتند و به طور اتفاقی در ارزیابی رادیوگرافیک شناسایی می شوند اما در موارد بزرگتر ممکن است همراه با درد، تورم یا درناژ باشند.(12-10و7و4)
از ویژگی های مهم ادنتوژنیک کراتوسیست، گسترش زیاد آن بدون ایجاد تورم بالینی است زیرا تمایل به رشد در مسیر قدامی-خلفی (مزیالی-دیستالی) در حفره مغز استخوان دارد و اتساع واضح استخوانی دیده نمی شود.(13و11)
اما در گزارش حاضر، بیمار خانمی 42 ساله بود که با آسیمتری صورت، همراه با تورم سمت راست مندیبل و احساس درد در برخی مواقع مراجعه کرده بود.
از لحاظ رادیوگرافیک اغلب نمای رادیولوسنت با حدود مشخص و حاشیه های صاف و کورتیکه را نشان می دهد و ممکن است بصورت یونی لاکولار و بطور کمتر شایع، مولتی لاکولار باشند.(11و7و5) تحلیل ریشه دندان ها نادر است و بیشتر جابجایی دندان ها دیده می شود.(14)
در گزارش حاضر، یک ضایعه رادیولوسنت یونی لاکولار با حدود مشخص و کورتیکه در قدام مندیبل از مزیال دندان 32 تا مزیال دندان 46 مشاهده شد. ضایعه در برخی نواحی حالت اسکالوپ داشته و باعث تباعد ریشه دندان های 43و44 و تحلیل ریشه دندان های 44 و 45 شده بود. در نمای رادیوگرافی CBCT، پرفوراسیون کورتکس باکال و کورتکس لینگوال مشاهده شد.
متقی و همکاران(12)، موردی از ادنتوژنیک کراتوسیست، همراه با پرفوراسیون کورتکس مندیبل در یک خانم 67 ساله همراه با تورم خلف فک پایین و بدون درد گزارش نمودند که سن بیمار و پرفوراسیون کورتکس مندیبل از ویژگی های غیرمعمول این ضایعه بود.
Nohl و Gulabivala(15) موردی از ادنتوژنیک کراتوسیست، در قدام مندیبل گزارش نمودند که نمای رادیوگرافیک آن مشابه رادیولوسنسی پری رادیکولار بود و در این گزارش، ادنتوژنیک کراتوسیست در مکان غیرمعمول گزارش شد.
در مطالعه حاضر، اکسپنشن و پرفوراسیون کورتکس مندیبل از ویژگی های نادر این ضایعه می باشد.
بر اساس نمای کلینیکی و رادیوگرافی، تشخیص های افتراقی سنترال ژانت سل گرانولوما، ادنتوژنیک کراتوسیست و یونی سیستیک آملوبلاستوما مطرح شد.
سنترال ژانت سل گرانولوما اغلب در قدام فک پایین مشاهده می شود و معمولاً خط وسط را رد می نماید اما با توجه به محتوای آسپیره که حاوی مایع غلیظ کراتینی بود و خون در آن وجود نداشت، تشخیص افتراقی سنترال ژانت سل گرانولوما رد شد. یونی سیستیک آملوبلاستوما نیز اغلب در خلف فک پایین مشاهده می شود و همراه با تورم بدون درد در فکین می باشد و نمای رادیوگرافی آن اغلب بصورت رادیولوسنسی یونی لاکولار با حدود مشخص
می باشد، اما با توجه به اینکه تغییرات حسی مانند پاراستزی در ناحیه وجود نداشت و هنگام آسپیراسیون نیز کراتین خارج شد، این تشخیص افتراقی رد شد و ادنتوژنیک کراتوسیست در ابتدای لیست قرار گرفت.(16)
آسپیراسیون در محل کورتکس باکال بین اپکس
دندان های کانین و پرمولر اول مندیبل سمت راست که دارای استخوان نازک تری بود، انجام شد و از آن کراتین خارج شد که به نفع ادنتوژنیک کراتوسیست بود. سپس بیمار تحت بیوپسی اینسیژنال و مارسوپیالیزیشن قرار گرفت. ابعاد پنجره یک در یک سانتی متر بود. دیواره کیست با ابعاد کوچکتر نسبت به پنجره بیوپسی شد و لبه های دیواره به مخاط دهان سوچور شد. کورتاژ کیست انجام نشد و استنت سیلیکونی به مدت 2 ماه جهت ترمیم کامل فیستول و ایجاد فیستول دائمی قرار داده شد. سپس نمونه جهت بررسی هیستوپاتولوژی به پاتولوژیست ارجاع گردید.
در نمای میکروسکوپی این ضایعه، ضخامت یکنواخت از اپی تلیوم مطبق سنگفرشی معمولا با 5 تا 10 ردیف سلول می باشد. در سطح لومینال سلول های اپی تلیالی پاراکراتوتیک با نمای موج دار یا چین خورده (Corrugated) دیده می شود و سلول های اپی تلیالی بازال از یک لایه نردبانی (Palisaded) استوانه ای یا مکعبی تشکیل شده است و هسته ها تمایل به قرارگیری بصورت عمودی دارند. محل اتصال اپی تلیوم و بافت همبند معمولا صاف (flat) است و رت پگ وجود ندارد.(17و13و11)
در گزارش حاضر نیز، یک حفره پاتولوژیک پوشیده از چندین لایه اپی تلیوم مطبق سنگفرشی بصورت پاراکراتینیزه با سطح مواج و لایه بازال هاپیرکروم و بدون رت پگ مشاهده شد (شکل a-5). جزایری از اپی تلیوم ادنتوژنیک در دیواره فیبروزه کیست مشاهده گردید
(تصویر b-5) و تغییرات التهابی در پوشش کیست مشاهده نشد.
b |
a |
تصویر 5 : نمای هیستوپاتولوژی ضایعه. تصویر a-5 : اپی تلیوم مطبق سنگفرشی پاراکراتینیزه با سطح مواج و لایه بازال هاپیرکروم و بدون
رت پگ. تصویر b-5: جزایری از اپی تلیوم ادنتوژنیک در دیواره فیبروزه کیست.
درمان ادنتوژنیک کراتوسیست، به عوامل مختلفی مانند سایز ضایعه، سن بیمار، محل ضایعه، درگیری بافت نرم و سابقه درمان قبلی بستگی دارد.(18و14) درمان محافظه کارانه شامل انوکلیشن همراه یا بدون کورتاژ و یا مارسوپیالیزیشن می باشد. مهمترین مزیت درمان محافظه کارانه، جلوگیری از آسیب به ساختارهای آناتومیک مجاور مانند عصب آلوئولار تحتانی است.(19و14)
Giovacchini و همکاران(20)، استفاده از محلول Carnoy's را برای به حداقل رساندن میزان عود در ادنتوژنیک کراتوسیست های دارای رفتار بالینی مهاجم، مناسب مطرح نمودند.(20)
در گزارش حاضر، مارسوپیالیزیشن انجام شد و فرصت 9 ماهه همراه با فالواپ های ماهیانه برای بازسازی ناحیه داده شد. در نهایت خارج سازی بقایای ضایعه از طریق انوکلیشن همراه با پریفرال استئوکتومی انجام گرفت.
میزان عود ادنتوژنیک کراتوسیست بین 5/2 تا 62 درصد گزارش شد که به علت برداشت ناکامل دیواره کیست، بقایای دنتال لامینا و یا وجود جزایر اقماری در دیواره کیست می باشد.(21و19و13) بنابراین فالوآپ OKC با تهیه رادیوگرافی سالیانه به مدت 5 سال بعد از جراحی ضروری است.(22و19) Titinchi(18) فالواپ ادنتوژنیک کراتوسیست را به مدت حداقل 10 سال، توصیه نمودند.
نتیجه گیری
این گزارش مورد نشان می دهد همه ضایعات داخل فکی که دارای خصوصیات بالینی و رادیوگرافی مشابه با ادنتوژنیک کراتوسیست می باشند باید مورد بررسی دقیق قرار گیرند و توصیه می شود حضور احتمالی این ضایعه مهاجم با ویژگی های غیر معمول مورد توجه قرار گیرد. همچنین به دلیل اینکه ادنتوژنیک کراتوسیست دارای نماهای رادیوگرافی متغیری است تشخیص قطعی آن مبنی بر بررسی نمای هیستوپاتولوژی ضایعه است و انجام به موقع و محافظه کارانه درمان جراحی می تواند نتایج مطلوب تری در این ضایعه مهاجم به دنبال داشته باشد.
تشکر و قدردانی
بدینوسیله از معاونت پژوهشی دانشکده دندانپزشکی یزد و بیمار مورد مطالعه برای همکاری تشکر می کنیم.