Trabeculae type of Juvenile Ossifying Fibroma of the Mandible: A Case Report

Document Type : Case report

Authors

1 DDS, MSc, Professor of Oral & Maxillofacial Pathology, Oral & Maxillofacial Pathology Disease Research Center, School of Dentistry, Mashhad University of Medical Sciences, Mashhad, Iran

2 DDS, MSc, Assistant Professor of Oral & Maxillofacial Surgery, Dental Research Center, School of Dentistry, Mashhad University of Medical Sciences, Mashhad, Iran

3 DDS, Postgraduate Student of Oral & Maxillofacial Pathology, Oral & Maxillofacial Pathology Disease Research Center, School of Dentistry, Mashhad University of Medical Sciences, Mashhad, Iran

4 DDS, Postgraduate Student, Dept of Oral & Maxillofacial Radiology, School of Dentistry, Mashhad University of Medical Sciences, Mashhad, Iran

5 DDS, Postgraduate Student of Oral & Maxillofacial Surgery, Dental Research Center, School of Dentistry, Mashhad University of Medical Sciences, Mashhad, Iran

Abstract

Introduction: Juvenile ossifying fibroma (JOF) is a rare benign but locally invasive tumor with high recurrence potentials. It is fibro-osseous neoplasm of the jaw characterized by substitution of normal bone by fibrous tissues and newly formed calcified products such as bone, cementum or both. Juvenile ossifying fibroma is a well-demarcated lesion that differentiates it from fibrous dysplasia. This tumor may be confused with malignant condition due to rapid growth and osteolytic nature. It occurs in children and young adults. We report a 12 year old girl with a painful swelling in the right mandibular body and inferior border of the mandible referred to Mashhad Dental School in November 2013. Histological examination of incisional biopsy showed JOF. Treatment included block resection. Recurrence had not been observed in follow up from surgery up to the time of this report.
Conclusion: JOF is a rare fibro-osseous neoplasm found in the young age group, which is considered locally more aggressive than the conventional form and spreads quickly. Therefore, it is important to diagnose the lesion early and correlate all available clinical, radiological, CT scan and histologic data for better management.

Keywords

Full Text

مقدمه

Juvenile ossifying fibroma(JOF) که به اسم
Young ossifying fibroma Juvenile active، Ossifying Fibroma یا Aggressive ossifying fibroma و Active Fibrous dysplasia و Trabecular desmo osteoblastoma نیز نامیده می‏شود، از Ossifying fibroma به خاطر سن ابتلا، محل درگیری و رفتار کلینیکی متمایز می‏شود.(3-1)

JOF یک تومور خوش خیم نادر اما موضعاً مهاجم با پتانسیل عود بالاست. به علت داشتن ماهیت استئولیتیک و رشد سریع با یک بدخیمی اشتباه می‏شود.(4) دو فرم مختلف از لحاظ ویژگی هیستوپاتولوژیک و بالینی JOF گزارش شده است: فرم ترابکولار و ساموماتوئید. نوع ترابکولار در بیماران جوانتر با میانگین سنی 11 سالگی و نوع ساموماتوئید عمدتاً از بیماران با میانگین سن 22 سال است. بیشتر ضایعات ناحیه کرانیوفاسیال را درگیر می‏کنند. نوع ترابکولار بیشتر در فک بالا و نوع ساموماتوئید بیشتر خارج فکی است و در استخوان فرونتال، اربیتال و سینوس پارانازال رخ می‏دهد. هر دو فرم بدون کپسول و دارای حدود مشخص می‏باشند.(3)JOF مرد و زن را به نسبت برابر مبتلا می‏کند.(5) ناهنجاری‏های سیتوژنیک در اتیولوژی JOF مطرح می‏باشد.(6و3) طبق تحقیقات ما از منابع علمی تا به حال 38 مورد JOF نوع ترابکولار گزارش شده است.

گزارش مورد

یک دختر 12 ساله با تورم دردناک در سمت راست تنه مندیبل به بخش جراحی دانشکده دندانپزشکی مشهد مراجعه کرد. این تورم از حدود 2 ماه قبل به طور آهسته به اندازه کنونی رسیده بود و هیچ تاریخچه خانوادگی و پزشکی یافت نشد.

در ارزیابی خارج دهانی یک تورم منتشر در سمت راست تنه (بادی) و بوردر تحتانی مندیبل، از ناحیه کانین تا رترومولر، بدون وجود تغییرات مخاط، مشاهده می‏شد. دندان‏ها فاقد لقی بوده و هیچ گونه علایم و شواهدی از وجود تهاجم و گسترش ضایعه در بافت نرم ملاحظه نشد و در لمس محل ضایعه، کریپیتوس مشاهده نمی‏شد. از لحاظ بالینی با آملوبلاستوما، سیست ادنتوژنیک کلسیفیه‏شونده (COC)، سنترال ژانت سل گرانولوما (CGCG) و ضایعات فیبرواسئوس در تشخیص افتراقی قرار گرفت.

در کلیشه پانورامیک ضایعه‏ای Expansile  و مولتی لاکولار با سپتای Wispy، و حدود مشخص کورتیکالی، با گسترش از مزیال دندان 3 تا ناحیه رترومولار سمت راست فک پایین مشاهده می‏شد. ضایعه منجر به Expansion بوردر تحتانی فک پایین، جابه‏جایی مختصر کرونالی و دیستالی دندان 7، و نیز تحلیل ریشه‏های دندان 7 و ریشه دیستال دندان 6 گردیده بود (تصویر 1).

در مقاطع اگزیال و کرونال تصویربرداری CBCT از بیمار، ضایعه‏ای با ابعاد 19×42 میلی متر همراه با کانون‏های رادیواپک پراکنده درونی مشاهده گردید. Expansion باکولینگوالی ضایعه، به ویژه در سمت لینگوال و نیز تورم بالونی کورتکس تحتانی فک پایین مشهود بود. حدود کورتیکال کانال عصب آلوئولار تحتانی دست نخورده باقی مانده بود (تصویر 2).

در تشخیص افتراقی با توجه به نماهای رادیوگرافیک، اوسیفایینگ فیبروما Ossifying fibroma))، سیست ادنتوژنیک کلسیفیه شونده COC))، ژانت سل گرانولومای مرکزی (CGCG)، و آملوبلاستیک فیبروادنتوما (AFO) مطرح گردید.

 

 

تصویر 1 : ضایعهExpansile با گسترش از مزیال دندان 3 تا ناحیه رترومولر سمت راست فک پایین دیده می‏شود.

 

 

 

تصویر 2 : نمای اگزیال (A) و کرونال (B) CBCT، Expansion باکولینگوالی همراه کانون‏های کلسیفیه را نشان می‏دهد.

 

نمونه در نمای کلی بعد از جراحی اکسیژنال، ضایعه‏ای به رنگ خاکستری به ابعاد 3×5×5/6 سانتی متر را نشان داد بررسی هیستولوژی بافت، پرولیفراسیون سلول‏های پلامپ و دوکی فیبروبلاست را در زمینه‏ای از بافت همبندی فیبروواسکولار همراه با تشکیلات متقاطع از ترابکول‏های استخوان نابالغ Woven، حاوی استئوسیت وریم استئوبلاستی فعال و مناطق استئوئید را نشان داد. سلول‏های ژانت چند هسته‏ای نیز به صورت پراکنده دیده می‏شد (تصویر 3).

 

 

تصویر 3 : Juvenile ossifying fibroma با تشکیلات متقاطع از ترابکول‏های استخوان نابالغ (رنگ آمیزی H&E،درشت نمایی×100)

بیمار تحت عمل جراحی بلوک رزکشن قرار گرفت و تمام ضایعه به همراه بافت نرم حواشی و همینطور دندان 4 تا 7 خارج گردید.

بحث

Juvenile Ossifying Fibroma یک ضایعه خوش خیم فیبرواسئوس نادر در فک است که با شروع در سن پایین (معمولاً کمتر از 15 سال)، محل تومور، نمای رادیوگرافیک، عود بالا مشخص می‏شود.(7) 85% JOF در استخوان‏های صورت اتفاق می‏افتد. 12% کالواریوم درگیر است و 4% در خارج از کرانیال دیده می‏شود.(8) در مورد تمایل جنسی این تومور اختلاف نظر وجود دارد، بعضی از نویسندگان به تمایل جنسی خاصی معتقد نیستند.(9) این ضایعه جزء تومورهای خوش خیم با منشاء فیبرواسئوس تقسیم می‏شود و منشأ ادنتوژنیک ندارد.(11و10)

سه فرم از اوسی فاینگ فایبروما در حال حاضر مشخص شده است. فرم کلاسیک اوسینوم فاینگ فیبروما،
Juvenile Psammomatoid Ossifying Fibroma (JPOF) و Juvenile Trabecular Ossifying Fibroma (JTrOF).(11)

از لحاظ هیستولوژی JOF به وسیله حضور استرومای فیبروزه سلولار، نوارهای استخوانی نابالغ و قطعات سمان مشخص می‏شود.(14-12) تصور می شود که JOF از سلول‏های مزانشیمال پیش‏ساز Multipotent پریودنتال لیگامان با توانایی تمایز و تولید استئوئید، سمان و بافت فیبرو بوجود می آید.(5)

در نمای رادیوگرافی به صورت ضایعات
Well defined، یونی لاکولار یا مولتی لاکولار با درجات متغیر کلسیفیکاسیون که گاهی نمای Ground glass تولید می‏کند مشاهده می‏شود که با گذشت زمان رادیودنسیتی آن افزایش می‏یابد. تومور ممکن است ضخامت کورتیکال را کاهش دهد. گاهی جابجایی و تحلیل ریشه نیز دیده می‏شود. عوارض ثانویه مربوط به این نئوپلاسم ناشی از دست اندازی به ساختارهای مجاور است. ضایعاتی که در سینوس‏های پارانازال ایجاد می شوند به حفرات چشم، بینی و جمجمه نفوذ می‏کنند. انسداد بینی، اگزوفتالمی یا افتادگی چشم نیز ممکن است دیده شود. این تومورها در طی بررسی رادیوگرافیک معمول کشف می شوند ولی گاهی اتساع کورتیکال قابل مشاهده ایجاد می‏کنند.(15و5و3)

از لحاظ هیستولوژیک JTrOF یک ضایعه با حدود مشخص اما بدون کپسول است که به داخل استخوان اطراف اینفیلتره می‏شود. ترکیب اصلی آن شامل استرومای غنی از سلول دوکی فیبروبلاست است. ماتریکس استوئید آن به وسیله سلول‏های Plump استئوبلاست‏های ائوزینوفیلیک تولید می‏شود. کلسیفیکاسیون استوئید باعث ایجاد نوارهای استخوان Woven نابالغ می شود. همانطور که در بیمار مورد نظر ما نیز دیده می شود. ژانت سل‏های چندهسته‏ای نیز دیده می‏شود.

کلاژنیزه شدن در ضایعات قدیمی‏تر ممکن است دیده شود. تغییرات سیستیک و شکل‏گیری مناطق آنوریسمال بون سیست در کیس‏های جدید و بزرگ‏تر و در افراد جوان‏تر دیده می‏شود.(17و16و5و3و1)

حضور پرولیفراسیون سلولار بافت همبندی با سلول‏های Plump ماهیت تهاجمی این نئوپلاسم را توجیه می‏کند.(5و3و1)

نوع JPOF نیز بوسیله پرولیفراسیون سلول‏های دوکی فیبروبلاست با ساختارهای استخوانی کوچک لاملار و کروی متحدالمرکز با مراکز بازوفیل و حاشیه‏های استئوئیدی ائوزینوفیلیک مشخص می‏شود. این قطعات کلسیفیه حاشیه مسواکی دارند و با استرومای اطراف یکی می شوند.(3)

JPOF در سن بالاتری نسبت به JTrOF دیده می‏شود و میزان شیوع (4 به 1) و عود و تهاجم آن بالاتراست.(17و3) Thankappan و همکاران(16) دو مورد JOF نوع ساموماتوئید و ترابکولار را گزارش کردند که نوع ساموماتوئید در یک زن 27 ساله به صورت یک تورم بدون درد در تنه فک پایین سمت چپ و نوع ترابکولار نیز در یک پسر 13 ساله به شکل یک تورم دردناک در خلف فک پایین سمت راست اتفاق افتاده بود. در این گزارش نیز نوع ساموماتوئید نسبت به نوع ترابکولار در سن بالاتری ایجاد شده بود. Keles و همکاران(4) JOF نوع ترابکولار را در یک دختر 9 ساله که باتورم در سمت راست راموس فک پایین مراجعه کرده بود گزارش کردند. هیچ تحلیل و جابجایی دیده نشد. در این بیمار درمان همی مندیبلکتومی صورت گرفت همانند مورد گزارش شده در مطالعه حاضر. Bertrand و همکاران(13) نیز در یک پسر 11 ساله که با علایم گرفتگی و خونریزی از بینی مراجه کرده بود و بررسی MRI وجود ضایعه‏ای را در هر دو حفره بینی، سینوس اتموئید و سینوس فک بالا و فرونتال و اسفنوئید که حتی گسترش تا قدام حفره کرانیال داشت نشان داد، JOF نوع ساموماتوئید را دربررسی میکروسکوپی تأئید کردند. این گزارش نشان دهنده قدرت تهاجم و گسترش موضعی JOF می‏باشد.

 بیشترین تشخیص افتراقی JTrOF با فیبروز دیسپلازیا است. سرعت رشد و طبیعت مونوستوتیک و حدود مشخص رادیوگرافیک آن را از فیبروز دیسپلازیا متمایز می‏کند. تشخیص افتراقی دیگر آن با ABC (آنوریسمال بون سیست)، استئوبلاستوما، استئوسارکوما، سمنتواسئوس دیسپلازی (COD) است. بورکیت لنفوما در تشخیص افتراقی JAOF (هردو نوع ترابکولار و ساموماتوئید)، به علت شباهت در سن، محل دیگری، سرعت رشد و نمای رادیولوسنت در رادیوگرافی بایستی قرار بگیرد.(18)

JOF بعلت ماهیت مهاجم و استئولیتیک آن ممکن است با بسیاری از ضایعات مهاجم داخل استخوانی اشتباه شود. با این وجود یک ترکیب خوب یافته‏های کلینیکی، رادیوگرافیک و پاتولوژیک باعث تشخیص صحیح می گردد.(19و10)

پیش آگهی و کنترل بیماری JOF نامشخص است. طرح درمان، وسیع می‏باشد، که از کورتاژ ساده و کورتاژ با پریفرال استئوکتومی تا رزکسیون و سگمنتال رزکسیون ناحیه مبتلامتفاوت است. به علت ماهیت مهاجم و میزان عود بالا JOF بایستی مثل یک نئوپلاسم مهاجم موضعی شبیه به یک آملوبلاستوما درمان شود.(20و16و2) رادیوتراپی به علت ایجاد بدخیمی (استئوسارکوم) منع تجویز دارد. با وجود رفتار تهاجمی متاستاز گزارش نشده است.(21)

نتیجه گیری

JOF یک نئوپلاسم فیبرواسئوس نادر است که در سنین جوانی دیده می‏شود، که به خاطر تهاجم موضعی و سرعت گسترش آن نسبت به نوع معمول آن، مورد توجه است. بنابراین تشخیص سریع‏تر ضایعه و ارتباط تمامی اطلاعات کلینیکی، رادیولوژی، CT اسکن و هیستولوژی در دسترس برای کنترل بهتر ضایعه اهمیت دارد.

References

  1. Slootweg P, Panders A, Koopmans R, Nikkels P. Juvenile ossifying fibroma. An analysis of 33 cases with emphasis on histopathological aspects. J Oral Pathol Med 1994; 23(9): 385-8.
  2. Sun G, Chen X, Tang E, Li Z, Li J. Juvenile ossifying fibroma of the maxilla. Int J Oral Maxillofac Surg 2007; 36(1): 82-5.
  3. Neville B, Damm D, Allen C, Bouquet J. Oral Maxillofac Pathol. 3rd ed. St. Louis: W.B.Saunders Co; 2009. P. 648-50.
  4. Keles B, Duran M, Uyar Y, Azimov A, Demirkan A, Esen HH. Juvenile ossifying fibroma of the mandible: A case report. J Oral Maxillofac Res 2010; 1(2): 5.
  5. Shekhar MG, Bokhari K. Juvenile aggressive ossifying fibroma of the maxilla. J Indian Soc Pedod Prev Dent 2009; 27(3): 170-4.
  6. Pimenta FJ, Gontijo Silveira LF, Tavares GC, Silva AC, Perdigão PF, Castro WH, et al. HRPT2 gene alterations in ossifying fibroma of the jaws. Oral Oncol 2006; 42(7): 735-9.
  7. Mehta D, Clifton N, McClelland L, Jones N. Paediatric fibro-osseous lesions of the nose and paranasal sinuses. Int J Pediatr Otorhinolaryngol 2006; 70(2): 193-9.
  8. Waldron CA. Fibro-osseous lesions of the jaws. J Oral Maxillofac Surg 1993; 51(8): 828-35.
  9. Johnson L. Juvenile active ossifying fibroma: Its nature dynamics and origin. Acta Otolaryngol Suppl 1991; 488: 1-4.
  10. Eversole L, Leider A, Nelson K. Ossifying fibroma: A clinicopathologic study of sixty-four cases. Oral Surg Oral Med Oral Pathol 1985; 60(5): 505-11.
  11. Breheret R, Jeufroy C, Cassagnau E, Malard O. Juvenile ossifying fibroma of the maxilla. Eur Ann Otorhinolaryngol Head Neck Dis 2011; 128(6): 317-20.
  12. Chang CC, Hung HY, Chang JYF, Yu CH, WangYP, Liu BY, et al. Central ossifying fibroma: A clinicopathologic study of 28 cases. J Formos Med Assoc 2008; 107(4): 288-94.
  13. Bertrand B, Eloy P, Cornelis JP, Gosseye S, Clotuche J, Gilliard C. Juvenile aggressive cemento‐ossifying fibroma: Case report and review of the literature. Laryngoscope 1993; 103(12): 1385-9.
  14. Dominguete PR, Meyer TN, Alves FA, Bittencourt WS. Juvenile ossifying fibroma of the jaw. Br J Oral Maxillofac Surg 2008; 46(6): 480-1.
  15. MacDonald-Jankowski D. Cemento-ossifying fibromas in the jaws of Hong Kong Chinese. Dentomaxillofac Radiol 1998; 27(5): 298-304.
  16. Thankappan S, Nair S, Thomas V, Sharafudeen K. Psammomatoid and trabecular variants of juvenile ossifying fibroma--two case reports. Indian J Radiol Imaging 2009; 19(2): 116-9.
  17. El-Mofty S. Psammomatoid and trabecular juvenile ossifying fibroma of the craniofacial skeleton: Two distinct clinicopathologic entities. Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol Endod 2002; 93(3): 296-304.
  18. Wenig BM, Vinh TN, Smirniotopoulos JG, Fowler CB, Houston GD, Heffner DK. Aggressive psammomatoid ossifying fibromas of the sinonasal region. A clinicopathologic study of a distinct groupof fibro‐osseous lesions. Cancer 1995; 76(7): 1155-65.
  19. Bohn OL, Kalmar JR, Allen CM, Kirsch C, Williams D, Leon ME. Trabecular and psammomatoid juvenile ossifying fibroma of the skull base mimicking psammomatoid meningioma. Head Neck Pathol 2o11; 5(1):
    71-5.
  20. Offiah C, Hall E. The rapidly enlarging chin mass. Br J Radiol 2005; 78(926): 175-6.
  21. Hasselblatt M, Jundt G, Greiner C, Rama B, Schmäl F, Iglesias-Rozas JR, et al. Juvenile psammomatoid ossifying fibroma of the neurocranium: Report of four cases. J Neurosurg 2005; 102(6):1151-4.
Journal of Mashhad Dental School
Volume 38, Issue 3 - Serial Number 90
October 2014
Pages 275-280

Files

History

  • Receive Date: 09 July 2014
  • Accept Date: 09 July 2014

Share

How to cite

Statistics