Coincidence of Large Lingual Lymphangioma and Geographic Tongue:A Case Report and Literature Review

Document Type : Case report

Authors

1 Department oral and maxillofacial medicine. Yazd shahid Sadoughi University of medical science, Yazd, Iran.

2 Assistant Professor, Department of Oral and Maxillofacial Medicine, Shahid Sadoughi University of Medical Sciences, Yazd, Iran

Abstract

Background: Lymphangioma is a type of benign hamartomatous tumor in the lymphatic network, which is considered as a developmental vascular malformation that can be combined with hemangioma. The onset of lymphangiomas is either at the time of birth or up to 2 years old and rarely occurs in the adulthood. Lymphangiomas have a significant prevalence in the head and neck region. But oral cavity involvement is rare. In the oral cavity, the tongue is a common site of involvement, which may be seen individually or as a diffuse swelling. Clinically, lymphangiomas are painless soft swelling lesions with slow growth. The treatment of lymphangioma depends on its type, size and the involvement of the anatomical structures of the surrounding tissues. Recurrence is also common due to the nature of infiltration.
Case report: This study reports a case of coincidence of unilateral large lingual lymphangioma and geographic tongue in a 21-year-old man in the oral cavity.
Conclusion: Lymphangiomas are benign lymphatic malformations and can cause problems for the patient with irritations in the oral cavity. Therefore, doctors and dentists should have knowledge for early diagnosis and then appropriate referral and treatment for these patients
 

Keywords

Main Subjects

Full Text

مقدمه

لنفانژیوما نوعی تومور هامارتوماتوز خوش‌خیم
 شبکه ی لنفاوی است که به عنوان مالفورماسیون عروقی تکاملی در نظر گرفته می شود و می تواند تلفیقی با همانژیوما باشد.(۱) لنفانژیوما برای اولین بار در سال 1845 توسط Virshow معرفی شد.(۲) کشف لنفانژیوماها یا در زمان تولد (حدود 70-60 درصد) یا حداکثر تا ۲ سالگی
(90 درصد) و به ندرت در بزرگسالی می باشد.

لنفانژیوماها در ناحیه سر و گردن به ویژه در ناحیه مثلث خلفی گردن شیوع قابل توجهی دارند. حفره دهان مکان نادر

 

 

درگیری می باشد، ولی زمانی که حفره دهان درگیر شود؛ مکان شایع آن، دو سوم قدامی زبان است. سایر نواحی شایع در دهان ناحیه ی لب ها، مخاط باکال، کام نرم و کف دهان می‌باشد. ضایعه بر روی زبان ممکن است به صورت منفرد یا یک تورم منتشر دیده شود.(۳) از نظر بالینی، لنفانژیوماها به صورت ضایعات برجسته بافت نرم بدون درد با رشد آهسته می باشند که ممکن است در اثر عفونت یا خون‌ریزی، رشد سریع پیدا کنند.(۴) ضایعات سطحی به صورت ندول های برجسته با رنگ صورتی یا زرد بوده که

 

می‌تواند به علت خونریزی های ثانویه به صورت قرمز یا

بنفش مشاهده شود. ضایعات عمقی تر به صورت توده های برجسته و نرم با رنگ نرمال توصیف می‌شوند.(۲) زبان جغرافیایی به عنوان یکی از ضایعات شایع در سطح پشتی زبان می باشد که الگوهای متفاوتی را دارا است. این ضایعات ممکن است از نظر مکان، الگو و اندازه تغییر کنند، از این رو به این ضایعات "مهاجر" نیز می‌گویند.(۵) زبان جغرافیایی می تواند بدون علامت بوده یا در بیمار باعث درد و سوزش شود.(۶) زبان شیاردار در برخی پژوهش ها شیوع بیشتری در مردان داشته است. علت آن نامشخص است ولی ممکن است ارث، سن و عوامل محیطی  در ایجاد آن دخیل باشد. از آن جایی که خیلی از بیماران این ضایعه را همراه با زبان جغرافیایی دارند، احتمال می رود نقش یک یا چند ژن مشابه در ارتباط با هر دو وضعیت مطرح باشد.(۷) لنفانژیوما براساس سایز عروق لنفاوی به سه زیر گروه تقسیم می‌شود: ماکروسیستیک ( زمانی که فضاهای سیستیک بیش از دو سانتی متر وجود داشته باشد)، میکروسیستیک ( زمانی که کانال های عروقی کمتر از ۲ سانتی متر باشند) و گروه سوم میکس(ترکیبی) می باشد.(۲) برخی لنفانژیوماها به صورت تلفیقی با همانژیوما تحت عنوان لنفوهمانژیوما نامیده میشود.(۸) تشخیص لنفانژیوما، بالینی می باشد و
روش‌های تصویر برداری مانند داپلر رنگی می تواند در شناسایی این ضایعه، کمک کننده باشد. اولتراسونوگرافی نیز می تواند برای شناسایی ماهیت سیستیک  و اجزای مایع به کار رود در حالیکه آنژیوگرافی می تواند برای حذف سایر ضایعات عروقی به کار رود.(۹) درمان لنفانژیوما وابسته به نوع آن، سایز و درگیری ساختارهای آناتومیک بافت های اطراف می باشد.  روش های متفاوتی برای درمان لنفانژیوما ذکر شده است مانند اشعه درمانی، کرایوتراپی، الکتروکوتر،

اسکلروتراپی، تجویز استرویید، آمبولیزیشن، لیگاند و لیزر.(3-1) عوارض لنفانژیوما روی بیمار شامل مشکلات زیبایی، اکلوزالی، عملکردی و روانی می‌باشد(۱۰)، که
جدی ترین آنها عفونت بوده و میتواند منجر به آنژین لودویگ شود. عود نیز به علت ماهیت ارتشاحی، شایع
می باشد.(۱) در مطالعه حاضر،  یک مورد لنفانژیومای ایزوله نسبتا بزرگ در زبان گزارش شد.

 

گزارش مورد

بیمار آقای ۲۱ ساله با شکایت از بزرگ شدگی زبان در ناحیه قدام بود، که از ۲ سالگی ضایعه در دهانش وجود داشت. ضایعه همزمان با رشد بیمار بزرگ شده و بعد از ۱۸ سالگی به اندازه ثابت رسیده بود. اخیرا بیمار متوجه اندکی تغییر ضایعه شده بود که تصمیم به پیگیری و درمان قطعی گرفته بود.

در معاینه بالینی، توده اگزوفیتیک در سطح پشتی زبان به صورت وزیکول های متعدد حاوی مایع شفاف در نیمه راست قسمت قدامی زبان به ابعاد 3 در 5 سانتی متر، با سطح pebbly و نمای شبیه تخم قورباغه ( frog-egg) دیده شد و نیز در کل سطح پشتی زبان، زبان جغرافیایی و زبان شیاردار که دو سر طیف یک وضعیت هستند، مشاهده شد و در زمان مصرف برخی خوراکی‌ها، احساس سوزش
می کرد.(شکل۱) در معاینه، ضایعه دارای قوام نرم و fluctuant بود. از لحاظ پایه، ضایعه اتصال کامل به بافت زیرین به صورت قاعده پهن sessile داشت، در لمس
غیر حساس بود و تست دیاسکوپی منفی بود.

در تاریخچه فامیلی و اجتماعی بیمار، مورد خاصی ذکر نشد و این مشکل در خانواده و بستگان او سابقه نداشت و از نظر سیستمیک،  بیمار سالم بود.  بیمار در مراجعات قبلی

از کودکی تاکنون، داروهای مختلف و خانگی استفاده کرده بود که هیچ کدام تاثیری نداشت.برای بیمار سونوگرافی از ناحیه داخل دهان و ضایعه درخواست شد.

طبق گزارش متخصص رادیولوژی دهان و فک و صورت مشخص شد که ضایعه دارای echogenicity کلی هموژن و iso-echo بوده  و نواحی hypo echo پراکنده در ضایعه مشاهده شد که معرف عروق خونی بودند. عروق خونی زبان اندکی افزایش یافته بود، که باتوجه به بزرگی ضایعه، جهت تغذیه بافتی بود.(شکل۲b وa). باتوجه به شواهد موجود، تشخیص های افتراقی مالفورماسیون های عروقی، آمیلوییدوزیس، نوروفیبروماتوزیس و گرانولر سل تومور مطرح شد.(۱2و۱1) که با توجه به عدم وجود مشکلات سیستمیک همراه در بیمار، وجود ضایعه از سال های اول پس از تولد، افزایش سایز همراه با رشد کودک، بدون درد بودن، تشخیص رادیوگرافی براساس سونوی انجام شده و بررسی های بالینی، متناسب با لنفانژیوم بود. برای بررسی بیشتر، بیمار دوماه تحت فالوآپ قرار گرفت که تغییری در اندازه ضایعه مشاهده نشد (شکل 3) و سپس بیمار جهت درمان مناسب به جراح فک و صورت ارجاع داده شد.

شکل ۱: نمای داخل دهانی از ضایعه در زمان مراجعه بیمار.

 

 

 

 

 

 

a

 

 

 

 

 

 

b

 

 

 

 

شکل ۲a: سونوی ضایعه لنفانژیوما از بعد فوقانی،b: سونوی ضایعه لنفانژیوما از بعدتحتانی

 

شکل 3: فالواپ ۲ ماهه بیمار

 

 

 

 

 

بحث

لنفانژیوما، تومور هامارتوماتوز خوش خیم شبکه های لنفاوی است که به عنوان مالفورماسیون عروقی تکاملی در نظر گرفته می شود.(۳) لنفانژیوما در ناحیه سر و گردن به ویژه در ناحیه مثلث خلفی گردن، شیوع قابل توجهی دارد. حفره دهان، مکان نادر درگیری می باشد ولی زمانی که حفره دهان، درگیر شود، مکان شایع آن دو سوم قدامی زبان است.(۱،۲)

ضایعات مخاط دهان، جزء اولین علایم بسیاری از بیماریهای سیستمیک هستند که ضایعات زبانی مهمترین آنها است.(۱۸) زبان جغرافیایی و زبان شیاردار از ضایعات شایع زبان می‌باشند. زبان جغرافیایی یا گلوسیت مهاجر خوش‌خیم ممکن است به صورت پچ‌های اریتماتوز با حاشیه‌های سفید رنگ در سراسر سطح زبان، با دوره‌هایی از تشدید و بهبودی مشخص شود. تشخیص بر اساس تاریخچه و تظاهرات بالینی و ویژگی های ضایعه به ویژه الگوی مهاجر در سطح پشتی زبان است.(۱۶)

مورد گزارش شده در مطالعه حاضر از لحاظ بزرگی زبان بدون درگیری نواحی دیگر گردن، مشابه مطالعه Haidary وهمکاران(۹) بود. در مطالعه آنها، دختر
 ۱۲ ساله ای با بزرگی زبان، بدون درد و خونریزی مراجعه کرده بود و نمای تخم قورباغه در نمای ظاهری زبان مشهود بود.

در مطالعه ای که توسط Cherrabi  و همکاران(۲) انجام شد، سه مورد لنفانژیوما گزارش شده بود که دو مورد از آنها داخل دهانی و روی زبان بود و هر دو به صورت دو طرفه و در کودکان ۱ و ۱۲ ساله مشاهده شده بود.
مطالعه ی Vasconcelosوهمکاران(۳)، نیزگزارش یک مورد

لنفانژیوما داخل دهانی را در یک خانم ۱۷ ساله در ناحیه

 

 

کام نرم داشتند که بیمار با شکایت از احساس ناراحتی هنگام غذا خوردن و خونریزی متناوب، مراجعه کرده بود. اما در مطالعه حاضر، لنفانژیوما در آقای ۲۱ ساله بود که علی رغم بزرگی ضایعه،  شکایتی از مشکل در غذا خوردن و حرف زدن نداشت.

در مطالعه Rathan وهمکاران(۱۰) نیز، یک مورد لنفانژیوما در پسری 5 ساله گزارش شد. در معاینه بالینی، متوجه  بزرگی زبان در دو سوم قدامی زبان هم در سطح پشتی و هم در سطح شکمی زبان شدند. دو سوم قدامی سطح پشتی زبان، شایعترین مکان لنفانژیومای داخل دهانی می باشد و میتواند باعث ماکروگلوسیا و مشکلات اکلوزالی و فانکشنال شود. در گزارش آنها نیز بیمار اختلال در صحبت کردن داشت ولی در گزارش ما با اینکه ضایعه در دو سوم قدامی سطح پشتی زبان بود، بیمار مشکلی از نظر گفتاری نداشت.

مطالعه Devi وهمکاران(۱۳) ، لنفانژیوما را در خانمی ۴۵ ساله در کام نرم بررسی کردند که از 3 ماه قبل همراه با درد بود و افزایش اندازه تدریجی پیدا کرده بود. در معاینه داخل دهانی، تورم منتشر آبی رنگ با ابعاد 2 در 3 سانتی متر در سمت چپ کام نرم مشاهده شد. در لمس نیز ضایعه
درد ناک بود. بعد از نمونه برداری و بررسی هیستوپاتولوژی ضایعه، تشخیص لنفانژیوما گذاشته شد. در مطالعه ما، ضایعه بدون علامت بود و احساس سوزش در بعضی مواقع، به زبان جغرافیایی همراه نسبت داده شد.

در مطالعه ای  دیگر، Hasan وهمکاران(۱۴) نیز، به گزارش یک مورد لنفانژیوما در آقای ۴۵ ساله پرداختند. آنها لنفانژیوما را در مخاط لب پایین که به علت عادت جویدن در حال بزرگ شدن بود، بررسی کردند. ضایعه به صورت

ندول منفرد به ابعاد ۲ در ۵/۱ سانتی متر با سطح صاف بود، درحالی که در مطالعه ی ما ضایعه دارای سطح شبیه تخم قورباغه بود.

تشخیص های افتراقی مطرح شده برای لنفانژیوما
شامل مالفورماسیون های عروقی، آمیلوییدوزیس،  نوروفیبروماتوزیس، گرانولر سل تومور و سایر مواردی که

باعث ماکروگلوسیا می‌شوند (مانند هایپوتیروییدیسم مادرزادی، هایپرتروفی اولیه زبان و ضایعات تحریکی مانند پیوژنیک گرانولوما) می‌باشد، که باتوجه به شرایط سیستمیک و پوستی بیمار، تاریخچه ی ضایعه ، عدم تروما یا تحریک ناحیه، نمای بالینی ضایعه و بررسی سونوگرافی بیمار، محتمل ترین تشخیص گذاشته می شود.

عود در لنفانژیوما با توجه به ماهیت ارتشاحی آنها شایع است. براساس مطالعهOrvidas (۱۵) میزان عود لنفانژیوما، 39 درصد میباشد و مکان های شایع عود زبان ، ناحیه هیپوفارنکس و لارینکس میباشد.(۱)

درمان های پیشنهاد شده در مقالات برای لنفانژیوم به نوع بافت شناسی، اندازه ضایعه، میزان تهاجم به ساختارهای آناتومیکی و نفوذ به بافت های اطراف بستگی دارد. روش های درمانی مختلفی برای مدیریت لنفانژیوم شامل لیزر درمانی، کرایوتراپی، آمبولیزاسیون و الکتروکوتر معرفی شده است. انواع مختلفی از عوامل اسکلروز کننده برای درمان لنفانژیوم از جمله مواردی که بر روی زبان می‌باشد، مانند بلئومایسین و OK-432 نیز آزمایش شده است. برداشتن ضایعه با جراحی، اولین گزینه برای درمان لنفانژیوم در نظر گرفته می شود، زیرا تمایل به آتروفی خود به خودی در این ضایعه، نادر است.(۱۷،۱۹،۲۱)

 از آنجایی که در مطالعه ی ما، اندازه ی ضایعه ی بیمار باتوجه به سن و نیز در فالواپ دو ماهه تغییری نداشت و نیز بیمار مشکلی در راه هوایی یا اختلال فانکشنال نداشت، لذا مداخله اورژانسی ضروری نبود. باتوجه به تمایل بیمار به درمان محافظه کارانه و موقعیت ضایعه که با جراحی احتمال آسیب وسیع(۲) بعد از آن وجود داشت، برای به حداقل رساندن آسیب بافتی، بیمار جهت درمان با لیزر که منجر به کوچک شدن ضایعه(۲۰) می‌شود، به جراح فک و صورت ارجاع شد.

 

نتیجه گیری:

باتوجه به اینکه لنفانژیوماها، مالفورماسیون های خوش خیم لنفاتیک هستند و با تحریکات در ناحیه دهان می توانند مشکلاتی برای بیمار ایجاد کنند، لذا توصیه می شود پزشکان و دندانپزشکان با نمای این ضایعات برای تشخیص زودهنگام و به دنبال آن ارجاع و درمان مناسب برای این بیماران، آگاه باشند، تا با تشخیص به موقع و دقیق این ضایعات، از عوارضی که ممکن است در آینده رخ دهد جلوگیری شود.

ملاحظات اخلاقی:

از بیمار جهت انتشار عکس و اطلاعات
وی رضایت نامه کتبی اخذ شد و نیز جهت انتشار این گزارش مورد از کمیته اخلاق به شماره  IR.SSU.DENTISTRY.REC.1402.042 مجوز گرفته شد.

 

تقدیر و تشکر:

بدینوسیله از بیمار مربوطه که همکاری کامل با نویسندگان را داشتند، قدردانی می‌گردد.

تضاد منافع:

هیچ گونه تضاد منافعی برای نویسندگان وجود ندارد.

References

  1. Bhayya H, Pavani D, Avinash Tejasvi ML, Geetha P. Oral lymphangioma: A rare case report. Contemp Clin Dent 2015; 6(4):584-7.
  2. Cherrabi K, Ouattassi N, Titou A, Kamal D, El Alam M. Cystic lymphangiomas of the tongue: 3 rare cases and a literature review of classifications and therapeutic possibilities. J Otolaryngology 2022; 38(1):24.
  3. Vasconcelos M, Marcelo Gadelha et al. Oral lymphangioma: case report. RSBO (Online) 2011; 8, 3: 352-56.
  4. Weiss SW, Goldblum JR. Soft Tissue Tumors. 4th ed. St. Louis: Mosby. Tumors of lymph vessels. 2001:955–67.
  5. Oyetola EO, Oluwande A, Agho ET. Geographic tongue: Pattern of presentation in a south western Nigerian teaching hospital .Ann Ib Postgrad Med 2018; 16(2):131-35.
  6. Nandini DB, Bhavana SB, Deepak BS, Ashwini R. Paediatric Geographic Tongue: A Case Report, Review and Recent Updates. J Clin Diagn Res 2016; 10(2): ZE05-9.
  7. Khozeimeh F, Akhavan Taheri M. Evaluation of relative frequency of geographic tongue and fissured tongue in psoriatic patients. Journal of Isfahan Dental School 2009; 5 (2):88-93.
  8. Lucena LP, Bonan PRF, Costa ALP, a Carvalho LPB, Ferreira VY, et al. Lymphohemangioma on Hard Palate: Case Report . J Clin Case Rep 2016; 6: 812.
  9. Haidry N, Shivhare P, Vaidyanathan A, Ahmad Mokhtar E, Ghimire AC. Lymphangioma of the oral and maxillofacial region: A report of three cases. Cureus 2022:15; 14(12):e32577.
  10. Rathan JJ, Vardhan BG, Muthu MS, Venkatachalapathy, Saraswathy K, et al N. Oral lymphangioma: a case report. J Indian Soc Pedod Prev Dent 2005; 23(4):185-9.
  11. Tayefeh A, Asadollahi A, Saatloo MV. A Rare Case Report of Oral Lymphangioma inBuccal Mucosa. Ann Clin Case Stud. 2020; 2(4): 1035.
  12. Michael Glick, Martin S. Greenberg, Peter B. Lockhart, Stephen J. Challacombe, John Wiley & Sons. Burket's Oral Medicine 2021; 185.
  13. Devi SI, Gupta MK, Prasad KN, Shankar T, Majid J. Lymphangioma of soft palate: A case report. J Evolution Med and Dent Sci 2014; 3(1):13607.
  14. Hasan S, Ahmad SA, Kaur M, Panigrahi R, Panda S. lymphangioma of the lower lip-a diagnostic dilemma: report of a rare case with a brief literature review. Case Rep Dent 2022: 7890338.
  15. Orvidas LJ, Kasperbauer JL. Pediatric lymphangiomas of the head and neck. Ann Otol Rhinol Laryngol 2000; 109(4):411-21.
  16. Shahzad M, Sattar A, Faran Ali S. Geographic tongue: Case report and literature review. Pakistan Oral Dent J 2014; 34(3): 409-10.
  17. Goswami M, Singh S, Gokkulakrishnan S, Singh A. Lymphangioma of the tongue. Natl J Maxillofac Surg 2011; 2(1):86-8.
  18. Zahedpasha Sh, Salehi M, Alizadeh Navae R, Hali H, Mesgarani A, et al T. Frequency of tongue lesions in high school students of sari, Iran, in 2019. J Mashhad Dent Sch 2021; 44(4): 349-57.
  19. Mustafa A. Lymphangioma of the tongue: A review. J Clin Diagnos Res 2021; 15(5): ZE01-E03.
  20. Hwang J, Lee YK, Burm JS. Treatment of tongue lymphangioma with intralesional combination injection of steroid, Bleomycin and Bevacizumab. Arch Craniofac Surg 2017; 18(1):54-58.
  21. Stanescu L, Georgescu EF, Simionescu C, Georgescu I. Lymphangioma of the oral cavity. Rom J Morphol Embryol 2006; 47(4):373-77.

 

Journal of Mashhad Dental School
Volume 48, Issue 2
May 2024
Pages 699-705

Files

History

  • Receive Date: 25 December 2023
  • Revise Date: 17 April 2024
  • Accept Date: 01 May 2024

Share

How to cite

Statistics