A Thyroglossal Tumor-Like Lesion on the Tongue: A Case Report

Document Type : Case report

Authors

1 1 Associate Professor, Department of Oral and Maxillofacial Medicine, Shahid Sadoughi University of Medical sciences, Yazd, Iran

2 Assistant Professor, Department of Oral and Maxillofacial Medicine, Shahid Sadoughi University of Medical Sciences, Yazd, Iran

Abstract

Background: Pyogenic granuloma is a benign and non-neoplastic mucocutaneous lesion that has multiple causes and develops in response to local irritation, trauma, or hormonal changes during pregnancy. In the oral cavity, this lesion often involves the anterior of the maxillary gingiva, and rarely, the tongue, labial mucosa, and palatal mucosa are involved. The clinical appearance of the lesion was usually seen as a nodule with or without a base, with a smooth surface or lobulated surface. It is usually non-tender, but it can bleed on touch. This lesion may be seen in any size from a few millimeters up to several centimeters. It is more common in females. This case report presents a rare site of a pyogenic granuloma on the dorsal site of the tongue. Clinical symptoms, causes, differential diagnosis, histology of the pyogenic granuloma, and treatment were discussed in this case report.

Keywords

Main Subjects


مقدمه

پیوژنیک گرانولوما یک تومور خوش خیم اپیتلیالی پوستی مخاطی است، که در نتیجه تحریک مزمن، تروما یا تغییرات هورمونی در طول بارداری رخ می‌دهد.(۱) از علل بالا بودن بروز این ضایعه در طول بارداری می توان به افزایش سطح استروژن و پروژسترون اشاره کرد. در حفره دهان، این ضایعه اغلب لثه (۷۵ درصد) به خصوص در ناحیه قدام فک بالا را درگیر می‌کند و به ندرت زبان، مخاط لبی و کام درگیر می‌شود.(۲و۱) با شیوع کمتر، در مکان‌های غیرمعمولی مثل سطح پشتی زبان نیز ایجاد می شود.(۳) از نظر بالینی این ضایعات معمولاً به صورت ندول منفرد پایه دار یا بدون پایه با سطح صاف یا لوبوله و قرمز‌تر از مخاط طبیعی دیده می شوند.

این ضایعه ممکن است در هر اندازه‌ای از چند میلی متر تا چندین سانتی متر دیده شود. با بالغ شدن ضایعه، اجزای عروقی کاهش می‌یابد و نمای بالینی آن صورتی تا سفید میشود و از لحاظ بافت‌شناسی بافت فیبروزه در آن بیشتر میشود. اوج شیوع آن در نوجوانان و بزرگسالان جوان با تمایل بیشتر در خانم‌ها که احتمالا به دلیل تاثیر هورمون‌های جنسی زنانه میباشد، دیده می‌شود. این ضایعه ممکن است رشد سریعی را نشان داده و سیر بالینی مشابه بدخیمی را در پیش گیرد. معمولاً بدون درد بوده و سطح آن میتواند زخمی باشد و تمایل نسبی به خون‌ریزی با تحریک ضایعه وجود دارد.(۵-۲)

به طور معمول، درمان انتخابی برای این نوع از ضایعات برداشتن کامل ضایعه با کورتاژ میباشد که همراه با عود نسبتاً زیادی است. میزان تقریبی عود را ۱۵ درصد ذکر کرده‌اند. به منظور جلوگیری از عود باید عوامل تحریک کننده و علت زمینه‌ای مانند جرم و پلاک و اورهنگ ترمیم حذف شوند.(۶) لذا یکی از اصول اولیه درمان پیوژنیک گرانولوما مشابه تمام ضایعات تحریکی، حذف عامل زمینه‌ای میباشد. در اینجا یک مورد پیوژنیک گرانولومای فیبروزه در مکانی ناشایع گزارش شده که در جلسات اول به عنوان پیوژنیک گرانولوما تشخیص داده نشد. تاکنون هیچ مورد مشابهی از پیوژنیک گرانولوما در مکان شایع کیست تیروگلوسال (فورامن سکوم) گزارش نشده است.

شرح مورد

بیمار، خانم ۳۶ ساله با شکایت از ضایعه‌ای در ناحیه خلفی زبان بود. بیمار از ۵ ماه قبل متوجه وجود ضایعه شده بود و تا زمان معاینه تغییر اندازه چندانی نداشته است. او در تاریخچه خود سابقه خونریزی به دنبال تحریک ناحیه را با ناخن ذکر میکرد. بیمار شکایتی از خشونت صدا یا اشکال در بلع هم نداشت و وجود این ضایعه با زندگی روزمره او تداخلی نداشت. در تاریخچه فامیلی و اجتماعی بیمار، مورد خاصی ذکر نشد و از نظر سیستمیک بیمار سالم بود.

در معاینه بالینی ندولی پایه دار در قسمت خلفی زبان در حد فاصل دو سوم قدامی و یک سوم خلفی زبان، دقیقا در محل فورامن سکوم دیده شد. سطح آن لوبوله و همرنگ مخاط بود. (تصویر ۱A-) در معاینه ضایعه دارای قوام سفت و غیر حساس در لمس بود. در معاینه بالینی هنگام خروج زبان از دهان ناحیه تیروئید مورد بررسی قرار گرفت تا حرکت احتمالی ناحیه تیروئید مد نظر قرار گیرد که البته تحرکی مشاهده نشد.

 از آنجایی که محل ضایعه در معاینه بالینی دقیقا محل تیروئید زبانی بود، قبل از انجام بیوپسی اکسیژنال برای بیمار تست‌های تیروئیدی، سونوگرافی تیروئید و اسکن تیروئید درخواست شد.

نتایج تست‌های تیروئید بدین شرح بود و در محدوده نرمال بود.

 

 

       Iu/ml5 /۴۴Anti TPO=

                         µg/dl۹T4=

                    nmol/L۰۱/۱T3=

                 mIu/L۱۱/۱TSH=

در گزارش سونوگرافی تیروئید، لوب راست به ابعاد ۱۱*۱۲*۳۷ میلیمتر و حجم تقریبی ۷/۲ میلی متر و لوب چپ به ابعاد ۱۲*۱۲*۳۷ میلی متر حجم تقریبی ۵/۲
میلی متر دارای سایز، حجم و اکوی نرمال رویت گردید ودر لوب چپ ضایعه فضاگیر کیستیک یا توپر رویت نشد و شواهدی به نفع کیست تیروگلوسال یافت نشد.

اسکن تیروئید هم برای بیمار انجام شد که  در آن سایز تیروئید به صورت سایز کمی بزرگ شده با جذب هموژن ماده در هر دو لوب و در موقعیت نرمال بیان شد و اسکن برای تیروئید اکتوپیک منفی بیان شد. (تصویر-B۲)

بعد از ارزیابی‌های اولیه برای بیمار نوبت بیوپسی داده شد. با توجه به احتمال بالای خون‌ریزی در سطح پشتی زبان برای بیمار با استفاده از کوتر، بیوپسی اکسیژنال انجام شد.

نمونه برای بررسی هیستوپاتولوژی به آزمایشگاه پاتولوژی ارسال شد. در نمای میکروسکوپی نمونه ارسالی، مقاطعی از اپیتلیوم سنگفرشی مطبق کراتینیزه اکانتوتیک مخاط دهان مشاهده شد و در بافت همبند زیرین بافت جوانه‌ای شامل سلول‌های التهابی مزمن و عروق خونی فراوان به همراه خونریزی وجود داشت. (تصویر -A۲)

تشخیص نهایی بر اساس نتیجه پاتولوژی توسط دو پاتولوژیست دهان و فک و صورت، پیوژنیک گرانولوما گذاشته شد.

 بیمار یک هفته بعد برای فالواپ مراجعه کرد و بهبودی کامل مشاهده شد. در فالواپ ۶ ماهه نیز هیچ علامتی از عود ضایعه مشاهده نشد. (تصویر ۱B-)

این گزارش با کد  IR.SSU.DENTISTRY.REC.1401.061 در کمیته اخلاق دانشکده دندانپزشکی شهید صدوقی یزد ثبت شده است.

 

 

A

B

 

 

تصویر ۱: A نمای اولیه ضایعه در زمان مراجعه بیمارB  فالوآپ بیمار

B

A

 

تصویر۲: A: نمای پاتولوژی ضایعه. با بزرگنمایی ۴۰   B: گزارش اسکن تیروئید

 

 

سایز تیروئید به صورت کمی بزرگ شده با جذب هموژن ماده در هر دو لوب و در موقعیت نرمال بیان شد و اسکن برای تیروئید اکتوپیک منفی بیان شد.

بحث و نتیجه گیری

پیوژنیک گرانولوما اغلب در نتیجه‌ی تحریک مزمن، تروما یا تغییرات  هورمونی در دوران بارداری رخ می‌دهد. از علل بالا بودن بروز این ضایعه در دوران بارداری میتوان به افزایش سطح استروژن و پروژسترون اشاره کرد.(۱)

گرچه اتیولوژی آن کامل شناخته شده نیست،  ولی تغییرات هورمونی ناشی از  استروژن در حاملگی را در بروز آن موثر می دانند.(۲) در مطالعه‌ی Mohtasham و همکاران(۷) نشان داده شد که گیرنده‌های استروژن وپروژسترون در بروز تومور حاملگی نقش دارند.

مطالعه Amirchaghmaghi و همکاران(۳) نیز گزارش یک مورد پیوژنیک گرانولوما در پسری ۱۶ ساله با سابقه سه ماهه از ضایعه‌ای در کام داشتند که رشد تدریجی داشته و سابقه خونریزی کمی داشت و بیمار تحت درمان بیوپسی اکسیژنال قرار گرفت و با توجه به عود بالای ضایعه پس از حذف کامل آن، عامل ضایعه نیز برطرف گردید. در مطالعه‌ی حاضر ضایعه در مکان غیر شایع بوده است و ازآنجایی که محل بیوپسی ریسک خون‌ریزی بالایی داشت برای بیمار با استفاده از کوتر، بیوپسی اکسیژنال انجام شد که باعث شد جراحی با خونریزی ناچیزی انجام شود و در نتیجه ترمیم بهتر و سهولت انجام جراحی میسر گردید.

در مطالعه‌ای دیگر Sharma و همکاران(۵) مشابه مطالعه‌ی حاضر به گزارش یک مورد پیوژنیک گرانولوما در سطح پشتی زبان آقای ۶۴ ساله پرداختند که سابقه خونریزی از ضایعه را داشت. البته مکان آن در مقایسه با مطالعه حاضر در محل فورامن سکوم نبود، لذا باتوجه به رنگ و سابقه خونریزی با تشخیص‌های افتراقی همانژیوما و پیوژنیک گرانولوما تحت بیوپسی اکسیژنال قرار گرفتند که بعد از بررسی پاتولوژی، تشخیص پیوژنیک گرانولوما تایید شد.

در مطالعه Rosa(۶)، به بررسی چند مورد پیوژنیک گرانولوما پرداختند و در این مطالعه به این نتیجه رسیدند که این ضایعه اغلب در ارتباط با دوران بارداری یا فاکتورهای موضعی مانند جرم و بهداشت ضعیف میباشد و قدم اول در درمان و جلوگیری از عود آن ،رعایت بهداشت میباشد و در ادامه برداشت کامل ضایعه و درمان پریودنتال دارای اهمیت است.

در مطالعه Lamrani و همکاران(۱)، به گزارش ضایعه‌ی پایوژنیک گرانولوما به صورت توده بدون درد در نوک زبان همراه با سابقه خونریزی از ضایعه و دیسفاژی در پسری ۱۰ ساله پرداختند که از این نظر، با مطالعه حاضر که بیمار شکایتی از دیسفاژی، درد یا خونریزی از ضایعه را نداشت، متفاوت می باشد. تشخیص‌های افتراقی مطرح شده برای پیوژنیک گرانولوما در این مطالعه شامل ژاینت سل گرانولوما، فیبرومای تحریکی، کاپوسی سارکوما، آنژیو سارکوما، اسکواموس سل کارسینوما وپاپیلوما  بود. این مطالعه بیان داشت که در صورت برداشت کامل ضایعه، پیوژنیک گرانولوما، دارای عود نادر می‌باشد. مطالعه‌ای دیگر به پیوژنیک گرانولومای کام اشاره کرده که به صورت برجسته و لوبوله در کام سخت بوده است.(۸)

در مطالعه Villamil و همکاران(۹)، به بیان گزارش عود یک مورد تیروگلوسال سیست که به صورت ندول صورتی رنگ در قاعده زبان کودکی ۵ ساله بود، پرداختند. این ضایعه از نظر بالینی و محل ضایعه، مشابه مطالعه‌ی حاضر در قاعده زبان در نزدیکی فورامن سکوم بود. بعد از سه سال بیمار با شکایت از دیسفاژی، دچار عود در همان ناحیه‌ی قاعده زبان شده بود. برای این بیمار سونوگرافی گردن انجام شد که ساختار کیستیک در قسمت خلفی زبان را تأیید می کرد و بعد از جراحی و بررسی هیستوپاتولوژی، تشخیص کیست تیروگلوسال تأیید شد.

تشخیص‌های افتراقی ذکر شده در مقالات با توجه به نمای ظاهری و تاریخچه و شواهد همراه، شامل ژانت سل گرانولوما، پیوژنیک گرانولوما، همانژیوما، کاپوسی سارکوما، فیبرواپیتلیال هایپرپلازیا، بازال سل کارسینوما، لیومیوما و متاستاتیک تومورها بود.(۸و۱)

باتوجه به مکان غیرمعمول در مطالعه حاضر و احتمال رخداد ضایعات با نمای مشابه ضایعات التهابی، یکی از تشخیص‌های افتراقی محتمل، تیروگلوسال کیست می‌باشد.

بطور مشابهی در مطالعه Zanoni و همکاران(۱۰)، به بیان گزارش یک مورد تیروگلوسال کیست در قاعده زبان دختر  ۱۹ ساله پرداختند که با شکایت از دیسفاژی و اختلال در حرکت زبان به سمت جلو مراجعه کرده بود. این مطالعه بیان کرد که این کیست میتواند از قاعده زبان تا قسمت تحتانی گردن ایجاد شود و اغلب در کودکان مشاهده میشود. این مطالعه از نظر مکان ضایعه، مشابه با مطالعه ما بود.

 Gupta و همکاران(۱۱) نیز در مطالعه‌ای به گزارش یک مورد تیروگلوسال کیست به صورت تورم سفت و صورتی رنگ در قاعده زبان دختر ۴ ساله‌ای پرداختند که با شکایت از سختی در بلع غذا مراجعه کرده بود و در بیمار بعد از دو سال فالواپ که انجام شده بود، عودی مشاهده نشد.

Jung و همکاران(۱۲) در مطالعه‌ای یک خانم ۴۲ ساله با شکایت از تورم گردن که تا ناحیه زیر چانه و زیر زبان ادامه داشت را ، به عنوان کیست مجرای تیروگلوسال تشخیص و تحت درمان قرار دادند که بدون عود بود. با توجه به این که محل ضایعه در کف دهان و زیر زبان بود، تشخیص‌های افتراقی برای تیروگلوسال سیست شامل درمویید سیست، اپی درمویید سیست، رانولا و کیستیک هیگروما مطرح شد.

 در مطالعه‌ی حاضر با توجه به نمای بالینی بیمار تشخیص‌های افتراقی مطرح شده شامل تیروگلوسال کیست، فیبروم تحریکی، پیوژنیک گرانولوما فیبروزه، تومورهای مزانشیمال و گرانولار سل تومور بود. در مورد تیروگلوسال کیست از آنجایی که محل ضایعه مشابه  با محل احتمالی این کیست بود، برای بیمار درخواست تست‌های تیروئیدی و آزمایش تیروئید و اسکن تیروئید داده شد که پاسخ تست‌ها و اسکن نرمال بود. در مورد فیبروم تحریکی چون بیمار سابقه دست کاری ضایعه را داشت و نیز رنگ ضایعه همرنگ مخاط بود و از نظر بالینی بدون علامت بود، در لیست تشخیص های افتراقی قرار گرفت.

 

با توجه به مکان شایع و نشانه‌های بالینی، تومورهای مزانشیمال (مانند رابدومیوما، نوروما) و گرانولر سل تومور نیز در تشخیص‌های افتراقی در نظر گرفته شد.

این مطالعه با بررسی‌هایی که تا زمان ارسال مقاله انجام شده بود، تنها موردی بود که یک ضایعه کاملاً تحریکی در محل معمول کیست تیروگلوسال را گزارش می کرد. از طرفی گرچه کیست تیروگلوسال در بین کیستهای دهانی شایع نیست، اما میتواند تنها بافت تیروئیدی بیمار باشد و جراحی بدون بررسی‌های پاراکلینیکی، ممکن است عواقب جبران ناپذیری در پی داشته باشد.

باتوجه به نمای مشابه ضایعات التهابی با بسیاری از کیست‌ها و تومورهای بافت نرم و اهمیت تشخیص به موقع این ضایعات، دندانپزشکان باید با ضایعات تکاملی، نئوپلاسمی و التهابی ناحیه دهان و سر و گردن آشنا باشند. علاوه بر این اخذ تاریخچه دقیق، آشنایی با تست‌های آزمایشگاهی و بررسی‌های پاراکلینیکی برای کلینیسین‌هایی که با ضایعات دهانی سر و کار دارند، از اهمیت بسزایی برخوردار است.

تشکر و قدردانی

بدینوسیله از معاونت پژوهشی دانشکده دندانپزشکی یزد و بیمار مورد مطالعه برای همکاری تشکر می کنیم.

  1. Alaoui ML, Tabbai S, Benkarroum FZ, Chhoul H. Management of a pyogenic granuloma of the tongue: A case report and review of the literature. Int J Appl Dent Sci 2019; 5(1): 107-10.
  2. Veynachter T, Baudet A, Di Patrizio P, Bisson C, Clément C. Recurrent oral granuloma gravidarum during two pregnancies of a patient with orthodontic treatment: A case report. Fam Med Prim Care 2022; 11(7): p 3980-3983
  3. Amirchaghmaghi M, Falaki F, Mohtasham N, Mosannen Mozafari P. Extragingival pyogenic granuloma: a case report. Cases J 2008; 1: 371.
  4. Parajuli R, Maharjan S. Unusual presentation of oral pyogenic granulomas: a review of two cases. Clin Case Rep 2018; 6(4): 690–3.
  5. Sharma S, Sharma A, Kumar A, Kalhan S, Kaur J. Pyogenic granuloma of tongue: A rare case report. Asian J Med Sci 2015; 6(3): 84-6.
  6. Rosa G, Cartagena A, La Torre A. Oral pyogenic granuloma diagnosis and treatment: a series of cases. Rev Mex 2017; 21(4): 244-52.
  7. Mohtasham N, Salehinejad J, Ghafarzadegan K, Naseh A, Ghazi N. evaluation of estrogen and progesterone receptor expression in pyogenic granuloma and pregnancy tumor of oral mucosa by immunohistochemistry. J Mashhad Dent Sch 2009; 33(1): 63 -8.
  8. Bandeira R, Brito T, Domingues J, Câmara J, Pereira J, Conde N. Pyogenic granuloma: Clinical case report. J Oral Diag 2019; 4: e20190019.
  9. Villamil V, Méndez Aguirre N. Recurrence of thyroglossal cyst: on the tongue. Pan Afr Med J 2021; 38: 329.
  10. Zanoni M, Battaglia P, Castelnuovo P. Thyroglossal duct cyst at the base of tongue: the emerging role of transoral endoscopic. J Craniofac Surg 2018; 29(2): 469-70.
  11. Gupta M, Singh S, Gupta M. Lingual thyroglossal duct cyst treated by intraoral Marsupialization. BMJ Case Rep 2011; 2011: 1-5.
  12. Park MJ, Shin HS, Choi DS, Choi HY, Choi HC, Lee SM, et al. A rare case of thyroglossal duct cyst extending to the sublingual space: A case report. Medicine 2020; 99(17).