گزارش یک مورد لنفوم غیر‏هوجکین در استخوان فک پایین

جوادزاده بلوری, عباس; پاک فطرت, آتس سا; مسنن مظفری, پگاه; تنکابنی, ارغوان

doi:10.22038/jmds.2011.972

گزارش یک مورد لنفوم غیر‏هوجکین در استخوان فک پایین

نوع مقاله : گزارش مورد

نویسندگان

¹ دانشیار گروه بیماری‏های د‏هان، فک و صورت، دانشکده دندانپزشکی، دانشگاه علوم پزشکی مشهد

² استادیار گروه بیماری‏های د‏هان، فک و صورت، دانشکده دندانپزشکی، دانشگاه علوم پزشکی مشهد

³ دستیار تخصصی گروه بیماری‏های د‏هان، فک و صورت، دانشکده دندانپزشکی، دانشگاه علوم پزشکی مشهد

10.22038/jmds.2011.972

چکیده

مقدمه: بروز لنفوم بدخیم در د‏هان نادر بوده و حدود 5/3% از بدخیمی‏‏های د‏هانی را شامل می‏شود. لنفوم بدخیم بیشتر در بالغین دیده شده است، ولی انواع شدید و متوسط در کودکان هم دیده می‏شود. بیماری بیشتر در گره‏‏های لنفاوی شروع می‏شود ولی نوع اکسترانودال هم دیده شده است (در اطفال فرم اکسترانودال شایع‏تر از نودال است). تـظاهر بیماری به صورت توده غیرحساس با سیری در طی ماه‏ها که بـیشتر در
گردن، زیربغل و کشاله ران دیده می‏شود. لنفوم در حفره د‏هان به صورت اکسترانودال، در بافت نرم یا در استخوان ایجاد می‏شود. تظاهرات بافت نرم به شکل تورم منتشر غیرحساس در وستیبول باکال، خلف کام سخت یا لثه است. بیمار ممکن است از اختلال حس و سندرم چانه بی‏حس به ویژه در ضایعات فک پایین شکایت داشته باشد.
گزارش مورد: یک پسر 8 ساله با شکایت از لقی دندان‏های دائمی برای 15 روز به بخش بیماری‏های د‏هان دانشکده دندانپزشکی مشهد مراجعه کرد. بیمار همجنین تاریخچه‏ای از پارستزی لب پایین در 1 ماه گذشته و فلج عصب صورتی سمت چپ که از 7 روز قبل ایجاد شده بود، می‏داد. همزمان بیمار دچار بی‏حالی، بی‏اشتهایی، درد استخوانی و لنفادنوپاتی (سر و گردن) علائم شبه آنفلوانزا، خستگی و لکوسیتوز بود. با تشخیص کلینیکی لوسمی بیمار به متخصص خون کودکان ارجاع شد. تشخیص نهایی لنفوم غیرهوجکین با نمونه برداری گره لنفاوی مشخص گردید.
نتیجه گیری: دندانپزشکان نقش مهمی در تشخیص اولیه لنفوم دهان دارند. لنفوم غیرهوجکین در سر و گردن معمولاً به صورت یک تورم بدون درد غده لنفاوی بروز می‏یابد ولی تظاهرات دیگری هم وجود دارد که می‏تواند مشکلات تشخیصی زیادی ایجاد کند که منجر به تاخیر تشخیص و شروع درمان مناسب می‏شود.

کلیدواژه‌ها

عنوان مقاله [English]

Non-Hodgkin’s Lymphoma in the Mandible: Case Report

نویسندگان [English]

Abbas JavadzadehBlouri ¹
Atessa Pakfetrat ¹
Pegah MosannenMozafari ²
Arghavan Tonkaboni ³

¹ Associated Professor, Dept of Oral Medicine, School of Dentistry, Mashhad University of Medical Sciences, Mashhad, Iran

² Assistant Professor, Dept of Oral Medicine, School of Dentistry, Mashhad University of Medical Sciences, Mashhad, Iran

³ Postgraduate Student, Dept of Oral Medicine, School of Dentistry, Mashhad University of Medical Sciences, Mashhad, Iran

چکیده [English]

Introduction: Malignant lymphoma of the oral region is uncommon and accounts for approximately 3.5% of all oral malignancies. Non-Hodgkin’s lymphoma occurs primarily in adults, although children may also be affected, particularly by the more aggressive intermediate and high-grade forms. The condition most commonly develops in the lymph nodes, but so-called extra nodal lymphoma is also found. In children, extanodal lymphoma is more common. The presentation can be as a non tender mass mostly in cervical, auxiliary, or inguinal regions that has been enlarging for months. In the oral cavity, lymphoma appears usually as extra nodal disease. The malignancy may develop in the oral soft tissues or centrally within the jaws. Soft tissue lesions appear as non-tender, diffuse swelling; they most commonly affect the buccal vestibule, posterior hard palate, or gingiva. The patient may complain of paresthesia, particularly with a mandibular lesion (numb chin syndrome).
Case report: An 8-year-old boy was visited in the Oral Medicine Department of Mashhad Dental School with the chief complaint of permanent tooth mobility in the oral cavity for 15 days. The patient also had a history of bone pain mainly in lower lip for the last month and Bell’s palsy (left side) was observed which had been occurred since 7 days before. Simultaneously, the patient had malaise, anorexia, bone pain, illness, lymphadenopathy (head and neck), and flu like signs and symptoms, fatigue and leukocytosis. Under clinical diagnosis of lymphoma, the patient was referred to pediatric hematologist-oncologist. Our diagnosis, none Hodgkin’s lymphoma (NHL), was confirmed by the report of lymph node biopsy.
Conclusion: Dentists can play an important role in the early detection of the malignant lymphoma of the oral cavity. NHL primarily appears in the head and neck.It is typically characterized by a swollen, non-painfullymph node although other presentations may pose significant diagnostic problems and frequently lead to misdiagnosis and mistreatment.

کلیدواژه‌ها [English]

Non hodgkin lymphoma
Lymphadenopathy
tooth mobility
Bell’s palsy

اصل مقاله

مقدمه

لنفومای غیر‏هوجکین در ناحیه دهان ضایعه‏ای ناشایع بوده و حدود 5/3% از کل بدخیمی‏های این ناحیه را تشکیل می‏دهد.⁽¹⁾ لنفوم غیرهوجکین در بزرگسالان بیشتر اتفاق می‏افتد ولی کودکان نیز بدون تاثیر نیستند و این گروه به خصوص در معرض انواع Intermediate و
High grade قرار می‏گیرد. لنفوم بیشتر در گره‏های لنفاوی اتفاق می‏افتد ولی حدود 40-24% موارد در نواحی خارج گره‏ای مثل لوله گوارش، پوست، استخوان‏‏ها و حلقه والدایر مشاهده می‏شود.^(2و1) تظاهر این بیماری معمولاً به صورت یک تورم غیرحساس در گردن، زیربغل یا کشاله ران است که ظرف چندماه بزرگ می‏شود.

در محیط دهان لنفوم معمولا به صورت خارج گره‏ای تظاهرمی یابد^(1،3) این بدخیمی می‏تواند در بافت‏های نرم دهان یا به طور مرکزی درون استخوان فک شکل گیرد. ضایعات بافت نرم بصورت تورم غیرحساس و منتشر ایجاد می‏شود. این ضایعه بیشتر در وستیبول باکال، ناحیه خلفی کام سخت یا لثه اتفاق می‏افتد. بیمار ممکن است از بی‏حسی به خصوص در ناحیه چانه شکایت داشته باشد که تحت عنوان سندرم چانه بی‏حس[1] شناخته می‏شود.⁽⁴⁾ با توجه به مقالات مرتبط با لنفوم، در مواجهه با درد بدون علت دندانی، ضایعات تحلیل برنده استخوانی، اختلال حسی یا بی‏حسی عصب دندانی تحتانی و آدنوپاتی گردنی، بهتر است لنفوم استخوان را در نظر داشت.⁽¹⁾ ممکن است ضایعات اولیه به غلط به التهاب دندانی یا ضایعات پریودنتال نسبت داده شود که منجر به انجام درمان‏های غیرضروری موضعی مثل درمان‏های اندودنتیک، کشیدن دندان و یا تجویز آنتی‏بیوتیک و همچنین تاخیر در تشخیص به موقع و درست و انجام نمونه‏برداری تشخیصی می‏شود.⁽⁴⁾

لنفوم غیرهوجکین استخوانی نادر است و فقط 5% انواع خارج گره‏ای را تشکیل می‏دهد.^(5و1) فک پایین فقط در 6/0% از موارد لنفوم غیرهوجکین بدخیم گزارش شده است.^(6و4) این ناحیه خاص می‏تواند باعث مشکلات متعددی در تشخیص شود و حتی در بسیاری موارد امکان تشخیص درست را از پزشک سلب می‏کند.^(7و4) هدف ما از ارائه این گزارش بیان یک مورد نادر از لنفوم فکی است. باتوجه به مروری که در مطالعات مختلف داشته‏ایم موارد بسیار انگشت‏شماری از لنفوم فکی، به خصوص همراه با لقی دندان، گزارش شده است.

گزارش مورد

یک پسربچه 8 ساله مراجعه ‏کننده به بخش بیماری‏‏های د‏هان، دانشکده دندانپزشکی دانشگاه علوم پزشکی مشهد بود، که شکایت اصلی وی لقی دندان‏های دائمی از 15 روز پیش بود. در شرح حال وی همچنین سابقه بی‏حسی سمت چپ لب پایین از یک ماه قبل و فلج عصب صورتی سمت چپ که از 8 روز قبل ایجاد شده بود، وجود داشت. هم زمان با بروز فلج نیمه چپ صورت، احساس بیماری، بی‏حالی، بی‏اشتهایی، ضعف، درد استخوانی به خصوص در اندام‏های تحتانی، خستگی و علائم شبه آنفولانزا نیز وجود داشت. ولی در عین حال هیچ گزارشی از تب،کاهش وزن یا سختی بلع ذکر نشد. در معاینه بالینی خارج دهانی، عدم قرینگی صورت و عدم امکان انجام عملکردهای حرکتی نیمه چپ صورت و همچنین لنفادنوپاتی سرو گردن در ناحیه پشت سر، پشت گوش و زنجیره گردنی به صورت تورم متحرک، غیرحساس با قطر 1 سانتیمتر و با قوام سفت مشاهده شد.

در معاینه داخل دهانی، لقی دندانی درجه 2 در دندان‏های پیشین و آسیای بزرگ اول دائمی فک بالا و پایین بدون وجود تورم استخوانی مشاهده شد. بهداشت دهانی بیمار بسیار ضعیف بود، لذا پوسیدگی شدید دندانی در اکثر دندان‏های موجود در د‏هان که منجر به بروز پولیپ پالپی در دندان آسیای بزرگ دوم شیری فک بالا سمت چپ شده بود، مشاهده شد. بیمار سابقه بی‏حسی سمت چپ لب پایین که ابتدا به صورت گزگز و مورمور بوده را از یک ماه قبل ذکر می‏کرد که در معاینه تشخیص فلج محیطی عصب صورتی سمت چپ داده شد
(تصویر 1).

برای بیمار آزمایشات پاراکلینیکی خون، رادیوگرافی و تست حساسیت سرما و گرما در دندان‏های لق شده تقاضا شد.

در نمای رادیوگرافی تحلیل لوکالیزه شدید استخوان آلوئول در ناحیه دندان‏های پیشین و آسیای بزرگ اول دائمی فک بالا و پایین همراه با کاهش منتشر تراکم استخوان فک دیده می‏شد (تصویر 2).

در گزارش آزمایش خون بیمار، کم خونی مختصر، افزایش فریتین و لکوسیتوز وجود داشت. همچنین دندان‏های لق شده به سرما و گرما حساسیتی نشان نمی‏دادند. (WBC=9700]NeutR=53%، Lymph=42%، Mono=2%، Eos=3%[، RBC=474، Hg=12 g/dl، Hc=35.8%، MCV=75.5 fl، MCH=25.3 pg، MCHC=33.5 g/dl، RDW=13.5%، Plt=225000، ESR 1hr=16، Ferritin=318 ng/ml)

با تشخیص کلینیکی لنفوم، بیمار به متخصص خون اطفال ارجاع داده شد و با دستور نمونه‏برداری از غده لنفاوی و بررسی ایمنوهیستوشیمی مبنی بر
. B cell lymphoma (CD3 & Lambda: Neg, CD 20 &
Kappa chain: pos) توسط ایشان، تشخیص نهایی Small B-Cell Lymphoma داده شد (تصویر 3). بیمار در بیمارستان بستری و تحت شیمی درمانی و درمان‏های لازم قرارگرفت. در حال حاضر بیمار وضعیت ثابتی دارد، لقی دندان‏ها برطرف شده و هـمچنین درمان‏های دنـدانپزشکی برای سـایر دنـدان‏ها انجام شده است.

تصویر 1 : فلج عصب صورتی چپ

تصویر 2 : کاهش تراکم استخوانی منتشر فک

تصویر 3 : پرولیفراسیون بدخیم سلول‏های لنفوسیت

بحث

لنفوم‏‏ها گروهی از نئوپلاسم‏هایی هستند که در سیستم لنفاتیک و رتیکولواندوتلیال تظاهر می‏یابند و به دو گروه عمده هوجکین و غیرهوجکین تقسیم می‏شوند.^(4و1) اگرچه لنفوم‏‏ها بیشتر به صورت لنفادنوپاتی و یا اسپلنومگالی تظاهر می‏یابند ولی نواحی خارج گره‏ای مثل استخوان و بافت نرم هم امکان درگیری دارند.⁽¹⁾ لنفوم اطفال عمدتاً اکسترانودال و با گرید بالا می‏باشد.

لنفوم غیرهوجکین می‏تواند در سیر و تداوم بیماری باعث درگیری استخوان شود ولی نوعی که به طور اولیه در استخوان بروز یابد، بسیار نادر است. ما در اینجا یک مورد نادر از لنفوم غیرهوجکین در فک پایین را گزارش کردیم که طبق بررسی‏‏های انجام شده موارد کمی از همراهی لنفوم با تظاهر لقی دندان به عنوان اولین علامت بیماری گزارش شده است.Corti و همکاران در مطالعه بر روی 543 مورد، تنها 18 مورد لنفوم حفره دهان گزارش کردند که 9 مورد آن در بیماران HIV مثبت بود. در این بیماران بروز لنفوم به عوارض دارودرمانی نسبت داده شده است.⁽⁸⁾

به طور کلی بیشتر لنفوماها از نوع سلول B هستند و درگیری اولیه فک پایین در 6/0% موارد از لنفوم غیرهوجکین مشاهده می شود، از این میان 5/5% درگیری مرکزی استخوان فک و 8% ضایعات بافت نرم فک پایین هستند.⁽⁹⁾

Buchanan با گزارش یک زخم کام که 6 هفته قبل از مشاهده به صورت یک پلاک سفید بود، عنوان کرد که لنفوم در دهان معمولاً به صورت یک تورم اریتماتوز لوکالیزه بافت نرم که به مرور زخمی می‏شود مشاهده می‏شود⁽¹⁰⁾ ولی برخلاف این توصیف در بیمار ما هیچ تورمی مشاهده نشد. شایع‏ترین ناحیه درگیر در گزارش لنفوم محدوده فک پایین است که تظاهر آن معمولاً به صورت تورم لوکالیزه استخوانی و لقی دندان، توده‏ای در ناحیه دندان کشیده شده، درد، شکستگی‏های پاتولوژیک، بی‏حسی یا اختلال حسی در نواحی مسیر عصب دندانی تحتانی است. با وجود تخریب ناحیه‏ای وسیع، تظاهرات سیستمیک بیماری بدخیم مثل کاهش وزن در مدت کوتاه، تب و ناراحتی، بسیار کم است⁽¹¹⁾ ولی در این بیمار احساس بیماری، بی‏حالی، بی‏اشتهایی، ضعف و درد استخوانی به خصوص در اندام‏های تحتانی و علائم شبه‏آنفولانزا نیز وجود داشت.^(12و10) بهتر است در نواحی سر و گردن در حضور درد دندانی با علت نامشخص، بی‏حسی، لقی دندانی، تورم بافت نرم یا سخت، زخم، وجود توده در ساکت دندان خارج شده یا هر نوع ضایعه لیتیک استخوانی با حدود نامشخص، لنفوم را مدنظر داشت.^(14و13و4)

در بیمار ما، لقی دندانی اولین تظاهر بیماری بود، و تاکنون به استثنای یک مورد لنفوم بورکیت که در آن لقی دندان از علائم اولیه بوده است⁽¹⁵⁾ هیچ گزارش مشابهی مبنی بر لقی دندان به عنوان اولین تظاهر لنفوم داخل استخوان فک یافت نشده است. تنها در دو مورد، اولین تظاهر، فلج عصب صورتی سمت چپ بوده است که در بیمار ما این فلج به صورت محیطی و یک طرفه در سمت چپ بعد از 8 روز اتفاق افتاده است. گزارشاتی در مورد وجود فلج دو طرفه عصب صورت در مقالات دیده شده است.⁽¹⁶⁾

Gabrić، لنفوم را در یک مرد 52 ساله که به علت درد شدید ناحیه دندان عقل کشیده شده بدون لنفادنوپاتی گردنی مراجعه کرده بود، گزارش کرد، که دچار بی‏حسی چانه هم شده بود. این بی‏حسی از 4 ماه قبل شروع شده بود و در واقع اولین تظاهر بود.⁽¹⁾ در بیمار ما درگیری عصب صورتی چپ از 8 روز قبل مراجعه شروع شده بود و لنفادنوپاتی در چند گره لنفاوی وجود داشت.⁽¹⁾ در بسیاری از موارد، همراهی فلج عصب صورت در ارتباط با ضایعات خوش‏خیم، سندرم گیلن باره، ضایعات گرانولوماتوز و عفونت‏هایی مثل بیماری لایم، سیفلیس، سل، مننژیت، سارکوئیدوزیس، مایکوپلاسما، هرپس و HIV دیده شده است. تومورها و بدخیمی‏های خونی درگیر‏کننده مننژ یا ناحیه پل مغزی نیز از علل عمده‏ای هستند که باعث فلج عصب صورتی می‏شود.⁽¹⁵⁾

از طرف دیگر لقی دندانی علامت مهم دیگر در بیمار ما بود که همراهی این علامت در بیماری‏های سلول لانگرهانس، لنفوم غیر‏هوجکین، لوسمی، سارکوم اوینگ، تومورهای متاستاتیک و پریودنتیت سریع پیش رونده دیده شده است.

در کلیه موارد لنفوم داخل استخوان فک، تظاهرات رادیوگرافیک مختلف به صورت رادیولوسنسی با حدود نامنظم و تحلیل استخوان که کاملاً غیر‏اختصاصی است دیده می‏شود.^(17و3) اما الگوی تحلیل استخوان نیز می‏تواند بسیار کمک‏‏کننده باشد؛ بدین صورت که در بیماری سلول لانگرهانس، درگیری استخوان از راس ریج آلوئولار است ولی در لوسمی و لنفوم از قسمت مدولاری شروع می‏شود.^(18و3و1)

نتیجه گیری

لنفوم غیرهوجکین می‏بایست در تشخیص‏های افتراقی برای ضایعات دهانی که با لقی دندان در کودکان و بزرگسالان همراهند، در نظر گرفته شود. به وسیله گرفتن یک شرح حال کامل و معاینه کامل داخل و خارج دهانی و توجه کامل به کلیه علائم و شناخت تظاهرات متعدد لنفوم، دندانپزشکان نیز می‏توانند نقش مهمی در تشخیص این بیماری داشته باشند.

[1]. Numbness chin syndrome

مراجع

Gabrić PD, Kuna T, Katanec D. Pain after tooth extraction masking primary extranodal non-hodgkin's lymphoma of the oral cavity. Acta Stomatol Croat 2007; 41(4): 366-74.
Pazoki A, Jansisyanont P, Ord RA. Primary non-Hodgkin's lymphoma of the jaws: Report of 4 cases and review of the literature. J Oral Maxillofac Surg 2003; 61(1): 112-7.
Lopez-Jornet P, Bermejo-Fenoll A. Oral mucosal non-Hodgkin's lymphoma. Oral Oncol Extra 2005; 41(6): 101-3.
Adouani A, Bouguila J, Jeblaoui Y, Ben Aicha M, Abdelali M A, Hellali M, et al. B-Cell Lymphoma of the Mandible: A Case Report. Clinical Medicine: Oncology 2008; 2: 445-50.
Piatelli A, Croce A, Tete S, Artese L. Primary non-Hodgkin’s lymphoma of the mandible: A case report. J Oral MaxillofacSurg1997; 55(10): 1162-6.
Gusenbauer AW, Katsikeris NF, Brown A. Primary lymphoma of the mandible: Report of a case. J Oral Maxillofac Surg 1990; 48(4): 409-15.
Angiero F, Stefani M, Crippa R. Primary non-Hodgkin’s lymphoma of the mandibular gingiva with maxillary gingival recurrence. Oral Oncology Extra 2006: 42(3): 123-8.
Corti M, Solari R, Cangelosi D, De Carolis L, Schtirbu R, Lewi D. Oral cavity lymphoma as secondary AIDS-defining neoplasm in a patient on HAART with immune reconstitution. Rev Soc Bras Med Trop 2007; 40(5): 582-4.
Jones JR, Swaroop VS. 58-year-old woman with dry mouth and swollen parotid glands.Mayo Clin Proc 2003; 78(9): 1145-8.
Buchanan JA, Hasan AS, Churchill L, Fortune F. Atypical palatal ulceration. Postgrad Med J 1995; 71(831): 55-6.
Kirita T, Ohgi K, Shimooka H, Okamoto M, Yamanaka Y, Sugimura M. Primary non-Hodgkin’slymphoma of the mandible treated with radiotherapy, chemotherapy,and autologous peripheral blood stem cell transplantation. Oral SurgOral Med Oral Pathol Oral Radiol Endod 2000; 90(4): 450-5.
MacPhail LA, Greenspan D, Feigal DW, Lennette ET, Greenspan JS. Recurrent aphthous ulcers in association with HIV infection. Description of ulcer types and analysis of T-lymphocyte subsets. Oral Surg Oral Med Oral Pathol 1991; 71(6): 678-83.
Venkatesh E, Bagewadi A, Keluskar V, Shetti A. Oral non-Hodgkin's lymphoma as an initial diagnosis in a HIV positive patient. J Indian Acad Oral Med Radiol 2008; 20(4): 162-5.
Freitas Rde A, Veras Barros SS, Quinderé LB. Oral Burkitt's lymphoma--case report. Braz J Otorhinolaryngol 2008; 74(3): 458-61.
Patil K, Mahima VG, Jayanth BS, Ambika L. Burkitt's lymphoma in an Indian girl: A case report. J Indian Soc Pedod Prev Dent 2007; 25(4): 194-9.
Schattner A, Kozack N,Sandler A, Shtalrid M. Facial diplegia as the presenting manifestation of acute lymphoblastic leukemia. Mt Sinai J Med 2001; 68(6): 406-9.
Cox DP, Treseler P, Dong R, Jordan RC. Rare oral cavity presentation of a B-cell lymphoblastic lymphoma. A case report and review of the literature. Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol Endod 2007; 103(6):
814-9.
Barbieri E, Cammelli S, Mauro F, Perini F, Cazzola A, Neri S, et al. Primary non-Hhodgkin’s lymphoma of the bone: Treatment and analysis of prognostic factors for stage I and stage II. Int J Radiat Oncol Biol Phys 2004; 59(3):760-4.